20240708: スポーツ関連ジストニア・イップス・ゴルフ・ランナー・スケート
ディストニアは、持続的または断続的な筋収縮によって特徴づけられる運動障害で、異常でしばしば反復的かつパターン化された動作や姿勢を引き起こします。国際コンセンサス委員会は、ディストニアの二軸分類スキームを提案しました。ディストニアの臨床的特徴（分類の軸1）は、発症年齢（乳児期、幼児期、青年期、初期成人期、後期成人期）、身体の関与パターン（局所、部分的、多局所、全身、片側ディストニア）、病気の進行過程（静止性または進行性）、および変動性（持続的、行動特異的、日内変動、発作性）のいくつかの主要な側面に基づいて記述されます。ディストニアは、他の神経学的兆候と関連して観察されることもあれば、単独で観察されることもあります。課題特異的ディストニア（TSD）は、特定の選ばれた運動活動の遂行時に発現する孤立性局所ディストニアの一種です。TSDは、書くこと（ライターズクランプ）、話すこと、走ることなど、比較的単純なタスクから、楽器演奏、タイピング、歌うこと、ダンス、その他のパフォーマンス関連活動（スポーツなど）など、高度な技能を要するタスクに関連して報告されています。本レビューは、スポーツ関連ディストニア（SRD）、すなわちTSDの一種に焦点を当てます。
近年、多くの報告がSRDに注目し、これらの出版物はこのタイプのディストニアの迅速な診断と治療の重要性を強調しています。イップスは最も頻繁に報告されるSRDであり、プロゴルファーの半数近くに影響を及ぼします。イップスという用語は主に、細かい運動制御を要するショット（例えば、チッピングやパッティング）を実行する際のゴルファーの運動障害を表すために使用されています。ゴルファーに加えて、この多因子的なTSDは、野球、クリケット、バスケットボール、スピードスケート、体操など他のスポーツのアスリートにも稀に影響を及ぼします。未治療のままでは、SRDは困難を引き起こすだけでなく、最終的にはアスリートの職業キャリアにとって有害となる可能性があります。例えば、スポーツに関連するTSDに似た現象「ツイストイズ」（空間における位置感覚の障害）のため、アメリカの一流体操選手が最近終了した東京オリンピックから撤退しなければならなかったことが挙げられます。19人のディストニアを持つアスリートのケースシリーズでは、正しい診断が下される前に様々な誤診（梨状筋症候群、跛行、筋ジストロフィー、コンパートメント症候群）がなされました。
したがって、SRDについての認識を持つことは、不要な診断手続きを防ぐだけでなく、早期かつ適切な管理を促進するために重要です。本記事では、さまざまなSRDの現象学、病態生理学、および治療について包括的にレビューします。
プロゴルファーにおけるイップス
ゴルフは非常に高い精度を要求するスポーツであり、ゴルファーの粗大運動能力と細かい運動能力の両方が試されます。イップスは、アマチュアおよびプロのゴルファーのパフォーマンスを妨げる可能性のある運動障害の一種です。この現象は、細かい運動能力を要求するゴルフストローク（例：「パッティング」）の正確な実行を妨げます。ゴルフは500～600年前にスコットランドで始まりましたが、初めてイップスに関する報告がなされたのは1977年で、「パッティングの苦痛」として記述されました。イップスの結果として、複数のプロゴルファーのキャリアが脅かされるか、終わりを迎えることもありました。プロゴルファーであるトミー・アーマーが「パッティング時の運動障害」としてイップスを記述し、早期にゴルフから引退する原因となったことで、この用語が広まりました。彼の経験と記述（「一度イップスになったら、ずっとそれに悩まされる」）に基づくと、イップスは大部分が持続的で、自然に治癒する見込みが少ないようです。また、「ゴルファーズクランプ」とも呼ばれます。ゴルファーに加えて、イップスは野球のピッチャー、クリケット選手、バスケットボール選手、スピードスケーター、体操選手などのアスリートでも報告されています。
ゴルファーにおけるイップスの疫学
ゴルファーにおけるイップスの疫学データは限られています。これまでに、プロゴルファーの間でのイップスの有病率を調査した質問票ベースの研究は5件しかありません。最初の研究は1989年に発表され、イップスに苦しんだプロゴルファーの経験に基づいて設計された69項目の質問票を使用しました。回答率は34.3％で、回答者のうち28％が過去にイップスを経験したと報告し、ほぼ半数が両手の関与を報告しました。イップスが発現するまでの平均潜伏期間は20.9年でした。その後の別の質問票ベースの研究（回答率39％）では、53.5％のゴルファーがキャリアの中でイップスを経験したと報告しました。しかし、ハンディキャップ指数が低い（<10）ゴルファーのみのデータを分析すると、その有病率は25％でした。ハンディキャップ指数はゴルファーの技術レベルを示すスコアで、スコアが低いほど技術が高いことを意味し、「スクラッチプレーヤー」はハンディキャップがゼロの高度な技術を持つゴルファーを指します。これらの2つの研究は、イップスが年配で経験豊富なゴルファーに多く見られ、しばしば関連する不安（「チョーキング」）が報告されることを示しました。より高い回答率（92％）を持つ別の質問票ベースの研究では、39％がキャリアの中で一度はイップスを経験したと報告しました。興味深いことに、多変量回帰分析は、ゴルフキャリアの長さに加えて、筋骨格系の損傷の履歴がイップスの発現の独立したリスク要因であることを示唆しました。これは、一部のイップスが末梢誘発性の運動障害を表す可能性があることを示唆しています。
プロゴルファーにおけるイップスの疫学
自己報告によるイップスは必ずしも実際のイップスを反映しておらず、リコールバイアスの影響を受けるため、ビデオやキネマティック分析を通じて有病率データを取得することが重要です。キネマティック分析は、体の各部の動きを空間と時間を通じて客観的に評価するもので、直線および角度の変位、速度、加速度などのいくつかのパラメータを考慮に入れます。ある研究では、1306人のゴルファーによる質問票に基づくイップスの有病率は22.4％（全スキル範囲）でしたが、高度なスキルを持つゴルファー（男性はハンディキャップ指数<10、女性は<12）のデータのみを分析すると、この数値は45.2％にほぼ倍増しました。研究者はその後、1メートルの距離でパッティング実験を行い、事前に設定されたキネマティック閾値に基づいて客観的評価での推定有病率は16.7％としました。著者は、以前にビデオ録画され、知識のある評価者によって評価されたイップスに影響を受けたゴルファーのキネマティック分析データを使用してキネマティック閾値を計算しました。912人のプロゴルファーを対象とした最も最近のイップスの疫学に関する研究（回答率26％）では、22％がイップスに苦しんでいると報告しました[22]。イップスの有無によるゴルファーの間にはいくつかの違いがあり、男性、喫煙歴、家族歴がイップスを持つゴルファーに多く見られました。前述の研究と同様に、スキルの高いゴルファーや長いゴルフ歴を持つゴルファーはイップスを経験する可能性が高かったです。
ゴルファーにおけるイップスの臨床的特徴
主観的には、多くのイップスを持つゴルファーは、特にパッティングやチッピング時に、痙攣、スパズム、震えなどのさまざまな症状を報告しています。ある研究では、痙攣が最も一般的な症状（49％）でした。イップスは大多数の場合、断続的に発生しますが、一部のゴルファーでは、パッティングの試みごとにイップスが現れることがあります。イップスを持つゴルファーは、ホールから4フィート未満の短いパットで特に問題を抱えており、下りの方向に向かうパットで最も困難を感じます。イップスを持つゴルファーは、影響を受けていないゴルファーよりも高い筋電図活動を示し、握力も強くなっています。通常、一方の手が影響を受けますが、後に両手が影響を受けることも珍しくありません。手以外にも、他の身体部位のディストニアが発生することがあります。例えば、一部のゴルファーは、パッティングやスイング時に頭が回る（ジストニック・トルティコリス）ことを経験します。20人のイップスを持つゴルファーを対象とした研究では、2人がスイング中に手の動きが「凍る」と報告し、6人がパッティング中にボールに目を固定することに問題を抱えていました。イップスは、高圧のトーナメントのストレス中や日常の練習中にも報告されています。ジストニアの典型的な特徴である緩和操作（感覚トリックやジェステ・アンタゴニストとも呼ばれる）も、イップスを持つゴルファーで報告されています。これらには、クロスハンドパッティング、長いパターの使用、頭の位置の変更、視覚固定の変更などが含まれます。TSD以外に、イップスを持つゴルファーは通常、正常な神経学的検査結果を示します。
ゴルファーにおけるイップスの病因と病態生理
ゴルファーにおけるイップスの正確な原因と病態はまだ明らかにされていません。基礎にある不安がイップスの出現に重要な役割を果たすと考えられています。安静時の機能的結合性、ボクセルベースの形態測定、トラクトベースの空間統計を用いたマルチモーダル神経画像解析を行った研究では、TSDは特定のモダリティおよび異モダリティの頭頂皮質および運動前皮質の異常な動員が特徴であることがわかりました。
いくつかの研究がゴルファーにおけるイップスの電気生理学的相関を探っています。イップスを持つ10人のゴルファーと持たない10人のゴルファーを対象とした研究では、イップスを持つゴルファーのうち5人がパッティング中に手首の屈筋と伸筋の共収縮を示し、そのうち3人は無症状であることが報告されました。この結果は、追加の2つの研究によっても確認されました。これらの研究は、局所性ジストニアがイップスを持つゴルファーにおける基本的な異常の一つであることを示しています。ある著者グループは、イップスがジストニアと「チョーキング」の両方に関連している可能性があり、イップスをタイプ1（ジストニア関連）とタイプ2（チョーキング関連）に分類することを提案しました。その後、別の研究でも同様の観察結果が報告されました。すなわち、タイプ1のイップスを持つゴルファーのパッティングの難しさは局所性ジストニアの文脈における運動失行に関連しており、タイプ2のグループではパフォーマンス不安に関連していました。しかし、これらの実験的研究の解釈は、サンプルサイズが小さいために困難です。いくつかの研究は、イップスを持つ患者の一部でチョーキング（タイプ2）に起因するとしていますが、この点は議論の余地があり、いくつかの研究では心理測定テストのパフォーマンスではなく、パッティングのパフォーマンスと運動学的パラメータによってのみイップスを持つゴルファーと持たないゴルファーを区別できることが示されています。さらに、一部の患者では、2種類のイップスの間に重複が見られ、中間カテゴリーを示唆しています。
一つの理論では、「リインベストメント」、すなわち「スキル実行中に明示的かつルールベースの知識を適用して自分の動きを意識的に制御しようとする試み」がイップスの出現に関連している可能性があると仮定しています[34]。しかし、19人のイップスを持つゴルファーを対象にリインベストメントの役割を具体的に調査した研究では、リインベストメントとイップスの間に関連があるという証拠は見つかりませんでした。
治療法
現在、局所性ジストニアがゴルファーにおけるイップスの主要な要因の一つであり、心理的異常によって悪化する場合があることが一般的に受け入れられています。したがって、明らかなジストニアを持つイップスを患うゴルファーに対して、局所性ジストニアの治療は合理的な戦略とされています。
この記事の著者の一人が以前に発表した報告では、イップスを持つ2人のゴルファーがボツリヌス毒素に対して臨床的に満足のいく反応を示したことがありました。ボツリヌス毒素を選択的に注射することが、イップスを含む課題特異的ジストニア（TSD）の治療において最適な方法であるという証拠が増えています。さらに、適切な場合には、ベンゾジアゼピン、トリヘキシフェニジル塩酸塩、バクロフェンなどの経口抗ジストニア薬も考慮されます。非常に重篤な場合には、淡蒼球深部脳刺激（DBS）が検討されることがあります。淡蒼球DBSは、重度の課題特異的頸部ジストニアを持つゴルファーに有益であったと報告されています。針治療]やメマンチン（併発する認知障害のため）によるイップス症状の改善報告もありますが、対照研究がないため、これらの治療法の有効性を解釈することは困難です。
いくつかの非薬理学的アプローチがゴルフコーチによって推奨されています。これには、ゴルファーのグリップ技術の修正、長いパターへの切り替えなどが含まれます。しかし、これらの方法は適切に設計された対照試験で評価されていません。
まとめると、イップスは比較的多くのプロゴルファー（22%から53.5%）に影響を与えており、特に長いプロキャリアを持つ高度に熟練したゴルファーでの有病率が高いです。イップスは、けいれん（最も一般的）、痙攣、震えなど、さまざまな組み合わせで現れることがあります。イップスを持つゴルファーの大多数において局所性ジストニアが関与している一方で、基礎にある不安もイップスの出現に重要な役割を果たします。ボツリヌス毒素や経口筋弛緩薬、その他の抗ジストニア薬による局所性ジストニアの治療はイップスを改善する可能性がありますが、行動療法や理学療法を補完する必要があるかもしれません。
ランナーにおけるジストニア
ランナーのジストニアは比較的稀であるため、この疾患に関する文献は主に症例報告や症例シリーズが中心です。ランナーのジストニアは1996年に最初に5人の患者で報告され、長距離ランナーに主に見られる課題特異的ジストニア（TSD）の一形態です。これらの患者では、ジストニアは最初は走ることにのみ関連していましたが、後に自発的に現れ、より継続的になり、必ずしも走ることに関連しなくなりました。ランナーのジストニアは通常、最初は一側性で、足（例：内反、底屈、回外）、膝（例：折り畳み、屈曲、伸展）、および股関節（例：屈曲）にさまざまな割合で影響を与えます。足と膝の関与が股関節の関与よりも一般的です。まれに、ランナーは走っている間に他の体の部分にもジストニアを発症することがあります。例えば、ある報告では、走っている間にのみ頸部ジストニアを発症するアスリートのケースが記載されています。
ランナーのジストニア
ジストニアの重症度（頸が右側に向く）は、走る速度と関連していました。別の報告では、左側に頸と胴体が傾く現象を経験するアスリートが記載されており、これは反時計回りにトラックを走っている間にのみ発生しました。他の形態のジストニアと同様に、走ることに関連するタスク特異的ジストニア（TSD）にも緩和操作（感覚的および運動的トリック）が存在することがあります。報告されているこれらの操作には、後ろ向きに歩く、横向きに歩く、腰に圧力をかけるなどがあります。上記の研究では、反時計回りに走っている間に発生する患者の頸部ジストニアが、時計回りに走るか、または単に時計回りに走っていると想像するだけで緩和されたと報告されています。また、頭の上に手を上げることもジストニアを緩和しました。
ランナーのジストニアに関する他の2つの研究では、この形態のTSDの現象学と自然史が扱われています。ある後ろ向き研究では、20人のアスリート（ランナー13人、非ランナー7人）の下肢ジストニアのパターンを分析しました。ランナーのジストニアの診断は中央値で3.5年遅れました。以前の報告と同様に、ジストニアは最初は走る状況でのみ出現し、その後は歩くなど他の活動でも発症しました。感覚的トリックは13人中5人に存在しました。患者の誰もジストニックトレモアはなく、誰もジストニアの家族歴を持っていませんでした。13人の患者を対象にした計測歩行分析に基づく研究では、ジストニアは10人で片側性、1人で両側性、2人で胴体に発症しました。感覚的または運動的緩和操作は9人に存在しました。歩行分析では、5人に過度の膝の伸展、5人に足首の内反、4人に足底屈曲が見られました。9人の患者がボツリヌス毒素（BoNT）を受け、そのうち7人は何らかの有益な効果を得ました。
要約すると、ランナーのジストニアは、yipsに次いで報告されることが多いスポーツ関連ジストニア（SRD）です。これは、下肢の近位部および遠位部の両方に影響を及ぼす可能性があります（遠位部 > 近位部）。頸や体幹など他の体の部分のジストニアもランナーのジストニアで見られ、特定の緩和操作で改善することがあります。厄介なランナーのジストニアを持つ個人は、ボツリヌス毒素注射から利益を得ることができます。
他のスポーツにおけるジストニア
ゴルフやランニングに加えて、ジストニアは他のスポーツでも報告されています。これらのスポーツには、テニス、ペタンク、ピストル射撃、卓球、ビリヤード、野球、アイススケートが含まれます。これらのスポーツにおけるジストニアやその他の運動障害に関する記事の数は限られており、その理由はこの状態の稀少性や認識不足、または診断の遅れによる可能性があります。
オランダのスピードスケート選手におけるyipsは、元オリンピックスピードスケート選手でありyipsに苦しんだNijenhuisが率いるグループによって、5人の被験者を対象としたシリーズで報告されました。オランダでは、このスケーターの痙攣は「zwabbervoet」（英語で「モップフット」）として知られており、複数のオランダのスケーターのプロフェッショナルキャリアを妨げてきました。スケーターは通常、スピードスケートおよびインラインスケート中にのみ発生する、影響を受けた足や脚の制御の低下を感じると述べています。視覚的には、スケートが空中に浮いていて氷の上に置かれる前（スイングフェーズ）に、痙攣として現れることがあります。前述の研究では、5人中3人のスケーターがyipsの発症前に極度のストレスを経験していました。興味深いことに、ゴルファーのyipsとは異なり、スケーターは足に麻痺や位置感覚/振動感覚の低下などの感覚異常を経験しました。ビデオ分析では、患者全員がスケートを置く直前、置いている最中、そして置いた直後に筋肉の痙攣を示していました。運動解析では、スケーターの影響を受けた脚の角速度が影響を受けていない脚よりもはるかに高いことが示されました。全体として、この研究はyipsを持つアイススケーターにおける課題特異的ジストニア（TSD）の役割を強調しました。
結論と将来の展望
SRDはアスリートのパフォーマンスに重大な影響を与え、スポーツプロフェッショナルのキャリアを早期に終了させる可能性があります。前述したように、SRDについての理解は、不要な調査を防ぎ、この衰弱性状態の早期診断を促進し、適切な治療の早期実施につながるため、非常に重要です。今後の研究は、SRDの自然史を明らかにするための縦断的フォローアップに焦点を当て、運動解析やその他の神経生理学的技術を使用してこの複雑な現象をよりよく理解することを目指すべきです。SRDの病態生理の理解が深まれば、より効果的な治療法の開発に繋がる可能性があります。
まとめ
課題特異的ジストニア（TSD）は、選択的で高度に熟練した、しばしば反復的な運動活動の実行に関連して発生する局所的なジストニアの一形態です。TSDは、書くこと、楽器を演奏すること、または細かい運動制御を必要とする他の活動中に顕在化する場合がありますが、特定のスポーツ中にも発生し、プロのアスリートのキャリアに有害な影響を与える可能性があります。したがって、スポーツ医師や運動障害神経学者は、スポーツ関連ジストニア（SRD）の発現および現象について認識しておく必要があります。
大部分の出版物はゴルファーのyipsおよびランナーのジストニアに関するものです。SRDが報告されている他のスポーツには、アイススケート、テニス、卓球、ピストル射撃、ペタンク、野球、およびビリヤードが含まれます。
ゴルファーの最大半数、および他のスポーツ（例：野球、クリケット、バスケットボール、スピードスケート、体操）では稀に発生するyipsは、多因子性のTSDの一形態であり、特に高度に熟練したプロのゴルファーにとって非常に厄介です。足、脚、および股関節（減少順）に影響を与えるランナーのジストニアは、より一般化された特異性の低いジストニアに進化する可能性があります。SRDの病態生理学的メカニズムは十分に理解されていません。ボツリヌス毒素は、ゴルファー、ランナー、および他の形態のSRDにおけるジストニアを軽減することが報告されています。将来の研究は、この過小評価されている一群の運動障害のメカニズムを解明するために、神経生理学的、画像、およびその他の技術を利用するべきです。